Diskussion

Iatrogen skada på nedre urinvägarna är en ovanlig (0,1-0,3 %) komplikation i samband med kejsarsnittsförlossning.1-4 Orsakerna till peripartumskador på urinblåsan och livmodern som leder till fistelbildning är dock nästan alltid iatrogena. Riskfaktorer är bl.a. förlossning i det sena första eller andra förlossningsstadiet, där skadan kan uppstå på grund av svårighet eller otillräcklig reflektion av blåsan från det nedre livmodersegmentet. Överdriven intraoperativ blödning kan också orsaka skador på grund av försök att uppnå hemostas och kan involvera den distala urinledaren. Andra riskfaktorer är svår dystoki, tångförlossning, placenta percreta, manuellt avlägsnande av placenta, uterusruptur och tidigare kejsarsnitt.3-7 En oupptäckt blåsskada kan kvarstå och leda till en VUF. Orsakerna till vesikovaginal fistel (VVF) är hindrade förlossningar och hysterektomi, där den förstnämnda är den främsta orsaken i utvecklingsländer med dålig infrastruktur för hälso- och sjukvård och den sistnämnda i utvecklade länder.

Youssef beskrev för första gången ”Menouria” till följd av VUF 1957.5 En klassificering av VUF baserad på menstruationsflödenas vägar har föreslagits av Józwik och Józwik6 som delar in VUF i tre typer. Typ I, som kännetecknas av triaden amenorré, menouria och fullständig urininkontinens, har varit känd som Youssefs syndrom. Typ II är förknippad med dubbelt menstruationsflöde via både urinblåsan och slidan. Typ III är förknippad med normala vaginala menstruationer och avsaknad av menouria.6 Vår patient hörde till typ I VUF; närvaron av en supraisthmisk fistel hjälpte till att bibehålla kontinens, vilket ledde till att det dröjde innan patienten presenterade sig för gynekologen och den efterföljande diagnosen.

Hysterografi och cystoskopi förblir den ”gyllene standarden” för diagnosen. Användningen av intravenöst urogram och cystometrogram för diagnos har visat varierande resultat i litteraturen och är behäftade med de risker som är förknippade med strålning och kontrastmedelsadministration, och användes därför inte för diagnos i detta fall. Transabdominal ultraljudsutvärdering av urogenitala fistlar, som har dåligt stöd av de begränsade data som finns tillgängliga, har visat varierande känslighet vid diagnos av genitourinära fistlar, med vissa fallrapporter som rapporterar positiv identifiering av fistlar i så lite som 29 % av fallen.8 Ultraljudet som gjordes i det här fallet var i huvudsak normalt. De tillgängliga uppgifterna om MRT-diagnostik av VUF är mycket begränsade.9 I en studie med ett litet antal patienter av Abou-El-Ghar et al9 uppnåddes 100 % känslighet vid diagnostik av VUF. Några andra författare har också rapporterat noggrann upptäckt av VUF på MRT.10 Fistelgången var utmärkt avbildad med MRT i vårt fall.

Konservativ behandling med kontinuerligt blåsdränage i 4-8 veckor tillsammans med antibiotika och antikolinergika rekommenderas i fall där en liten fistel upptäcks i den tidiga eller omedelbara postpartumfasen eller i den postoperativa fasen. Framgångsfrekvensen för konservativ behandling är mindre än 5 %.7 Transvesikal fulguration med kontinuerlig kateterisering och hormonell behandling kan vara framgångsrik för behandling av VUF med en liten, väl epiteliserad öppning, även om resultaten i närvaro av omfattande ärrbildning är dåliga och återfallet är högt.11 Öppen kirurgisk behandling med transabdominal korrigeringshantering har goda resultat7,11,12 eftersom den innebär excision av trakten. Transposition av ett transplantat ger bättre resultat. I vårt fall interponerade vi det vesikala peritonealvecket.

Patienten gjorde ett fullständigt kliniskt och anatomiskt tillfrisknande, vilket bekräftades av MRT efter operationen och har inga pågående irritationsblåsesymtom eller inkontinens. Klinisk bedömning och intervall-MRI har föreslagits för uppföljning. Noggrann övervakning kommer att krävas vid efterföljande graviditeter eftersom det finns en liten men potentiell risk för ärrdehiskens och/eller återkommande fistelbildning.

Youssefs syndrom, en ovanlig om än inte sällsynt entitet, har presenterats här och upprepar det faktum att noggrann tillämpning av obstetriska och kirurgiska principer vid kejsarsnitt och andra obstetriska ingrepp kan förhindra bildandet av dessa fistlar.