U 48letého muže hospitalizovaného pro relaps akutní myelogenní leukemie byly vyšetřeny asymptomatické papuly a plaky, které se objevily 4 měsíce po chemoterapii před 3 lety. Od té doby se počet lézí zvýšil. Při fyzikálním vyšetření byly nápadné četné červenohnědé papuly a infiltrativní plaky na hlavě, krku a pažích s výrazným periokulárním a flexurálním postižením. Vzorek kožní biopsie odhalil nodulární histiocytární infiltrát s malými lymfocyty a příležitostnými vícejadernými histiocyty. Pacient odmítl další léčbu leukemie. 75letá žena se dostavila k vyšetření asymptomatických papul na bradě, které při prvotním vyšetření připomínaly milia. V průběhu 4 měsíců se masově zbarvené a žluté papuly zvětšovaly a zvětšovaly a postihovaly obličej, krk, horní část hrudníku a paže. Měla biklonální gamapatii a polycytemii vera. Vzorek kožní biopsie odhalil dermální histiocytární infiltrát složený z četných pěnových buněk a Toutonových obrovských buněk. O tři roky později se u ní rozvinula chronická myelomonocytární leukemie a zemřela. Juvenilní xantogranulom byl poprvé popsán v roce 1905 a xantogranulom u dospělých v roce 1963. U dětí se obvykle jedná o samostatně probíhající onemocnění, i když existuje zvýšené riziko chronické myelogenní leukemie u pacientů, kteří mají zároveň neurofibromatózu 1. U dospělých je průběh často benigní, ale bylo zaznamenáno několik zpráv o výskytu mnohočetných xantogranulomů před, během nebo po diagnóze hematologické malignity včetně esenciální trombocytózy, chronické lymfocytární leukemie, velkobuněčného B lymfomu a monoklonální gamapatie. Mnohočetné xantogranulomy u našich pacientů byly zaznamenány v souvislosti s akutní myelogenní leukemií a s biklonální gamapatií a polycytemií vera, u nichž se vyvinula chronická myelomonocytární leukemie. Doporučujeme pečlivé hematologické vyšetření u dospělých pacientů s mnohočetnými xantogranulomy.